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표제지
목차
국문요약 7
I. 서론 10
II. 연구 대상 및 방법 11
1. 재료 11
1) 연구 대상 11
2. 방법 11
1) 임상적 소견 11
2) 조직학적 소견 11
3) T 세포 감마 수용체 유전자 재배열 검사 12
III. 결과 14
1. 임상 양상 (Table 1, Figure 1, 2) 14
1) 성별 및 연령별 분포 14
2) 유병 기간 14
3) 피부 병변의 발생 부위 14
4) 임상 증상 및 소견 14
5) 임상적 진단 14
6) 전신 질환 유무 15
7) TNM 병기 15
2. 조직학적 소견 (Table 2, Figure 3, 4, 5, 6) 15
3. T 세포 감마 수용체 재배열 검사 (Figure 7) 15
4. 치료 및 경과 (Table 1) 16
IV. 고찰 26
V. 요약 및 결론 31
참고문헌 33
Abstract 37
Table 1. Clinical data of patients with MF in veterans of Vietnam War exposed to Agent Orange. 17
Table 2. Histopathologic findings of MF in the patient exposed to Agent Orange Used at Vietnam war (12 patients). 24
Figure 1. III-defined erythematous plaques with silvery scales on the scalp (Patient 12). 18
Figure 2. Confluent erythematous scaly hyperkeratotic plaques on both palms (Patient 8). 19
Figure 3. Numerous atypical mononuclear cells surrounded by clear halos are scattered through the epidermis (H&E, X200. Patient 2). 20
Figure 4. Pautrier's microabscess composed of atypical hyperchromatic lymphocytes are seen (H&E, X200. Patient 12). 21
Figure 5. Skin biopsy specimen shows folliculotropism of atypical lymphocytes and coarse papillary collagen (H&E, X100. Patient 3). 22
Figure 6. It showes epidermotropism in the epidermis and psoriasiform lichenoid cell infiltration and coarse collagen in the dermis (H&E X40, Patient 8). 23
Figure 7. Polyacrylamide gel of T-cell receptor/polyacrylamide gel electrophoresis of the patient. Photograph demonstrated distinct clonal band two (lane 2, 4) of the four cases of mycosis fungoides. Lane +.positive control (Jukat T cell line).... 25
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1. 연구 배경 및 목적
균상 식육종은 피부 T 세포 림프종의 가장 흔한 형태로 반(patch)기, 판(plaque)기 및 종양(tumor)기의 임상경과를 보이며 일부는 림프절을 비롯한 내부 장기에 침범할 수 있다.
이 질환의 원인을 규명하기 위해 산업 화학 물질, 금속, 제초제, 살충제, 유전적소인, 방사선 노출, 암, human T cell Iymphotropic virus type 1(HTLV-1)-like retrovirus, Epstein-Barr virus, cytomegalovirus, Staphylococcus aureus 등과 균상식육종 발생간의 연관성에 대한 여러 역학적 연구를 시행하였으나 아직 명확하게 밝혀져 있지 않다.
베트남전쟁에서 1962년부터 약 10년간 여러 종류의 고엽제가 살포되었는데 이 중 Agent Orange가 가장 많았다. 이 중 가장 문제가 되는 물질은 dioxin의 일종인 2,3,7,8-tetrachlorodibenzo-P-dioxin(TCDD)이며 이 물질은 호즈킨림프종, 비호즈킨 림프종 및 염소성 여드름 등 여러 가지 질병을 유발한다.
고엽제에 노출된 베트남 참전 군인에서 호즈킨 림프종 및 비호즈킨 림프종의 발생이 높다는 연구 결과는 있으나 피부에 균상 식육종이 발생하였다는 연구 결과는 아직 없다.
이에 저자는 고엽제에 노출된 베트남 참전 군인 중에서 균상 식육종으로 진단된 환자를 대상으로 피부 병변의 임상 양상, 병리조직소견, T 세포 수용체 유전자 재배열검사 및 경과에 대해 알아보고자 이 연구를 시행하였다.
2. 연구 대상 및 방법
저자는 1990년 7월부터 2009년 10월까지 고신대학교 복음병원 피부과에 내원하였던 고엽제에 노출된 베트남 참전 군인 중 균상 식육종으로 진단된 12예를 대상으로 임상 양상, 병리조직 소견, T 세포 수용체 유전자 재배열 검사 및 경과 관찰을 시행하였다.
3. 결과
1) 성별, 연령별 분포 및 유병 기간
전체 12예 모두 남자였으며 연령은 평균 57.8세이었다. 유병 기간은 평균 10.2년이었고 고엽제에 노출된 후 균상 식육종으로 진단되기까지의 기간은 평균 24.5년이었다.
2) 피부 병변의 발생부위, 증상, 임상적 진단 및 TNM 병기
피부 병변은 엉덩이, 몸통 등의 비노출 부위뿐만 아니라 두피, 팔, 손과 발 등의 노출 부위에도 발생하였으며 12예 중 9예(75.0%)에서 가려움증이 발생하였다. 12예 중 3예(25%)에서만 균상 식육종으로 의진할 수 있었고 12예의 병기는 stage IA 8예, IB 3예 및 IVB 1예로 대부분 초기이었다.
3) 조직학적 소견 및 T세포 감마 수용체 재배열 검사
표피에서는 주로 표피지향(epidermotropism), 달무리상 림프구('haloed' lymphocyte), 이상각화증(parakeratosis), 과각화증(orthokeratosis), 불규칙한 가시세포증(irregular acanthosis) 및 포트리에 농양(Pautrier's microabscess) 등의 소견이 관찰되었다.
진피에서는 거친 교원 섬유(coarse collagen bundles in the papillary dermis), 밀집된 림프구(dermal papilla was stuffed with lymphocytes) 및 건선양 태선화 세포 침윤(psoriasiform lichenoid infiltration) 등이 관찰되었다.
전체 12 예 중 2예는 한 번의 피부 조직 검사로 이 질환을 정확히 진단할 수 없어 2회 피부 조직 검사 후 균상 식육종으로 진단할 수 있었다. T 세포 수용체 재배열검사는 12예 중 10예를 시행하여 5예(50%)에서 단클론성을 확인하였다.
4) 치료 및 경과
대부분의 환자는 자외선 치료 및 스테로이드제를 도포하였고 1예는 화학요법 및 방사선 치료를 시행하였다. 12예 중 9예에서 경과 관찰이 가능하였고 추적 관찰 기간은 평균 57.6개월이었다. 1예에서 이 질환으로 사망하였고 2예에서는 완전관해 되었으며 나머지 6예는 림프절이나 내부 장기로의 침범 없이 만성의 경과를 보였고 현재 치료 및 경과 관찰 중이다.
4. 결론
고엽제 노출 환자에서 발생하는 균상 식육종은 일반적인 균상 식육종과는 달리 비노출 부위뿐만 아니라 노출 부위에도 증상이 발생하였고, 심한 가려움증을 호소하였다. 고엽제에 노출된 사람 중 피부과 치료에 반응하지 않거나 비전형의 만성적인 피부 병변이 발생할 경우 균상 식육종의 가능성을 염두에 두고 면밀한 임상적 관찰, 피부 조직 검사 및 지속적인 경과 관찰 등을 시행하는 것이 조기 진단과 치료에 중요하다. 또한 고엽제 노출도 균상 식육종 발생의 여러 가지 원인 중 하나로 추가되어야 할 것으로 생각한다.
원문구축 및 2018년 이후 자료는 524호에서 직접 열람하십시요.
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